Compétences en langage oral des enfants et adolescents atteints de neurofibromatose de type 1 : une revue systématique et méta-analyse
Oral Language Skills of Children and Adolescents with Neurofibromatosis Type 1: a Systematic Review and Meta-analysis.
L’essentiel
Cette méta-analyse visait à estimer de manière robuste les différences moyennes dans les compétences en langage oral entre les enfants et adolescents atteints de neurofibromatose de type 1 (NF1) et la population générale, et à examiner les modérateurs potentiels de ces différences. Une recherche documentaire exhaustive a été menée dans Scopus, PsycINFO, Web of Science, PubMed et ProQuest le 31 mars 2025, identifiant 2 531 enregistrements. Parmi eux, 44 études répondaient aux critères d'inclusion, totalisant 2 479 personnes atteintes de NF1 (45,10 % de filles ; âge moyen = 8,58 ans, ET = 3,81). Les résultats montrent que les personnes atteintes de NF1 obtiennent des scores significativement inférieurs à ceux des témoins dans l'ensemble des compétences en langage oral (n = 45, k = 131, g = -0,66, IC à 95 % [-0,78, -0,54], I2 = 82,91 %), ainsi que dans tous les sous-domaines, notamment les compétences langagières de base (g = -0,79, IC à 95 % [-0,99, -0,58]), le langage expressif (g = -0,63, IC à 95 % [-0,80, -0,47]), le langage réceptif (g = -0,59, IC à 95 % [-0,79, -0,39]) et la conscience phonologique (g = -0,68, IC à 95 % [-0,86, -0,51]). Ces différences de groupe restent cohérentes dans les études variant selon l'âge moyen de l'échantillon, la composition par sexe, le mode de transmission de la NF1, le diagnostic de TDAH ou de trouble d'apprentissage, l'intelligence, la mémoire de travail, le type de groupe témoin, les ressources d'échantillonnage et les mesures. Les résultats soulignent la nécessité d'interventions ciblées pour améliorer les compétences en langage oral chez les personnes atteintes de NF1 et l'importance d'explorer les facteurs sous-jacents à l'aide de données individuelles et d'échantillons représentatifs de grande taille.
- Les enfants et adolescents atteints de NF1 présentent des déficits significatifs dans l'ensemble des compétences en langage oral par rapport aux témoins, avec une taille d'effet modérée à grande (g = -0,66).
- Les déficits sont observés dans tous les sous-domaines évalués : compétences langagières de base, langage expressif, langage réceptif et conscience phonologique.
- Les différences de groupe persistent indépendamment de l'âge, du sexe, du mode de transmission de la NF1, de la présence de TDAH ou de troubles d'apprentissage, du niveau intellectuel, de la mémoire de travail et du type de groupe témoin.
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Synthèse
Cette méta-analyse visait à estimer de manière robuste les différences moyennes dans les compétences en langage oral entre les enfants et adolescents atteints de neurofibromatose de type 1 (NF1) et la population générale, et à examiner les modérateurs potentiels de ces différences. Une recherche documentaire exhaustive a été menée dans Scopus, PsycINFO, Web of Science, PubMed et ProQuest le 31 mars 2025, identifiant 2 531 enregistrements. Parmi eux, 44 études répondaient aux critères d'inclusion, totalisant 2 479 personnes atteintes de NF1 (45,10 % de filles ; âge moyen = 8,58 ans, ET = 3,81). Les résultats montrent que les personnes atteintes de NF1 obtiennent des scores significativement inférieurs à ceux des témoins dans l'ensemble des compétences en langage oral (n = 45, k = 131, g = -0,66, IC à 95 % [-0,78, -0,54], I2 = 82,91 %), ainsi que dans tous les sous-domaines, notamment les compétences langagières de base (g = -0,79, IC à 95 % [-0,99, -0,58]), le langage expressif (g = -0,63, IC à 95 % [-0,80, -0,47]), le langage réceptif (g = -0,59, IC à 95 % [-0,79, -0,39]) et la conscience phonologique (g = -0,68, IC à 95 % [-0,86, -0,51]). Ces différences de groupe restent cohérentes dans les études variant selon l'âge moyen de l'échantillon, la composition par sexe, le mode de transmission de la NF1, le diagnostic de TDAH ou de trouble d'apprentissage, l'intelligence, la mémoire de travail, le type de groupe témoin, les ressources d'échantillonnage et les mesures. Les résultats soulignent la nécessité d'interventions ciblées pour améliorer les compétences en langage oral chez les personnes atteintes de NF1 et l'importance d'explorer les facteurs sous-jacents à l'aide de données individuelles et d'échantillons représentatifs de grande taille.
Résultats principaux
Les enfants et adolescents atteints de NF1 présentent des déficits significatifs dans l'ensemble des compétences en langage oral par rapport aux témoins, avec une taille d'effet modérée à grande (g = -0,66). Les déficits sont observés dans tous les sous-domaines évalués : compétences langagières de base, langage expressif, langage réceptif et conscience phonologique. Les différences de groupe persistent indépendamment de l'âge, du sexe, du mode de transmission de la NF1, de la présence de TDAH ou de troubles d'apprentissage, du niveau intellectuel, de la mémoire de travail et du type de groupe témoin. La méta-analyse inclut 44 études et 2 479 personnes atteintes de NF1, offrant une estimation robuste des différences de langage oral. Les résultats soulignent la nécessité d'interventions ciblées pour améliorer les compétences en langage oral chez les personnes atteintes de NF1.
Repères pour la pratique
Les cliniciens devraient systématiquement évaluer le langage oral chez les enfants et adolescents atteints de NF1, en incluant les sous-domaines expressif, réceptif et phonologique. Des interventions orthophoniques ciblées sont recommandées pour améliorer les compétences en langage oral dans cette population. La persistance des déficits indépendamment des facteurs modérateurs suggère que le dépistage du langage oral devrait être une priorité dans le suivi de la NF1. Les résultats soutiennent l'importance d'une approche multidisciplinaire incluant une évaluation neuropsychologique et orthophonique pour les enfants atteints de NF1.
Limites et précautions
L'article est une méta-analyse récente et robuste portant sur une condition génétique neurodéveloppementale avec des implications cliniques claires pour l'évaluation et l'intervention en langage oral. Il est pertinent pour NeuroWatch car il aborde des dimensions neuropsychologiques et développementales, mais il ne concerne pas directement les troubles neurodéveloppementaux courants comme le TSA ou le TDAH, d'où une note de 75. L'hétérogénéité entre les études est élevée (I2 = 82,91 %), ce qui suggère une variabilité considérable dans les effets mesurés. Les analyses de modérateurs n'ont pas permis d'expliquer entièrement cette hétérogénéité, indiquant que d'autres facteurs non mesurés pourraient influencer les différences de langage oral. La méta-analyse repose sur des données agrégées, ce qui limite la capacité à explorer les facteurs individuels sous-jacents. Les études incluses varient dans leurs définitions et mesures du langage oral, ce qui peut affecter la comparabilité des résultats. La recherche a été menée en mars 2025, et des études ultérieures pourraient modifier les estimations.